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Hyperlexia and autism : prevalence, neurocognitive bases, and development

Ostrolenk, Alexia 07 1900 (has links)
Bien qu’il n’existe pas de consensus dans la communauté scientifique sur la définition de l’hyperlexie, on la décrit généralement comme un intérêt intense pour le matériel écrit, accompagné d’une acquisition précoce de compétences en lecture avec une disparité entre des capacités de décodage avancées par rapport à la compréhension de lecture. Cette thèse vise à approfondir nos connaissances sur la définition de l'hyperlexie, sa prévalence dans l'autisme, ses bases neurocognitives, son développement précoce et son évolution à mesure que les enfants grandissent. La première partie de la thèse consiste en une revue systématique de la littérature publiée sur l’hyperlexie, comprenant 82 cas individuels et 22 études de groupe. Nous avons constaté que l’hyperlexie caractérise une portion substantielle des enfants autistes. Sa prévalence rapportée varie largement en raison des désaccords sur sa définition, allant de 6 à 20%, et la plupart des cas d’hyperlexie (84%) se trouvent sur le spectre de l’autisme. Grâce à l’examen des particularités de la perception autistique et à l’analyse d’images d’IRMf de la lecture dans le cerveau autistique, nous présentons des hypothèses sur les mécanismes neurocognitifs qui pourraient expliquer l’émergence de l’hyperlexie dans l’autisme, suggérant l’existence d'une séquence développementale alternative au sein de laquelle certains enfants autistes commencent à lire avant de parler. Le deuxième manuscrit est une étude populationnelle visant à estimer la prévalence du signe le plus précoce et le plus spécifique de l’hyperlexie : l’intérêt intense pour le matériel écrit. En comparant une cohorte d’enfants autistes d’âge préscolaire avec un groupe contrôle clinique et des pairs au développement typique, nous avons recueilli des données quantitatives et qualitatives sur le développement de l’intérêt et de ses manifestations, ainsi que des informations sur le langage oral des participants. Les résultats indiquent que 36% des jeunes enfants autistes, dont la plupart sont minimalement verbaux, présentent un intérêt intense pour les lettres. Le troisième manuscrit présente l’étude de cas longitudinale de jumeaux monozygotes autistes et hyperlexiques, suivis entre l’âge de 4 et 8 ans. Nous avons évalué leurs capacités cognitives, leur niveau de langage, de lecture et d’écriture, leurs intérêts et leurs forces. Les jumeaux avaient de nombreux intérêts liés à la perception qui se sont complexifiés au cours du temps, favorisant le développement de compétences. Leur passion commune pour les lettres était utilisée pour faciliter la communication au quotidien par le biais d’indications écrites, et pour augmenter leur concentration et leur motivation lors d’activités éducatives. À la fin de l’étude, leur langage oral avait progressé jusqu’à l’utilisation de phrases complètes, indiquant que l’hyperlexie n’est pas un obstacle à l’acquisition du langage et peut même l’encourager. Dans l’ensemble, nos résultats mettent en évidence la forte prévalence d’un profil hyperlexique chez les enfants autistes, soulignant le besoin de poursuivre la recherche sur l’hyperlexie et les facteurs qui contribuent à son émergence. De plus, nous démontrons que l’hyperlexie peut être mise à profit pour le développement de nouvelles compétences et bénéfique au bien-être des enfants. Nous concluons avec des recommandations pour une définition améliorée de l’hyperlexie et prônons l’utilisation des forces et des intérêts pour l’évaluation et l’intervention auprès des jeunes enfants autistes minimalement verbaux. / Although the scientific community has not come to an agreement on the definition of hyperlexia, it is commonly described as an intense interest in written material, accompanied by precocious acquisition of reading skills with a discrepancy between advanced decoding and weaker reading comprehension. This thesis seeks to address the knowledge gaps surrounding hyperlexia's definition, its prevalence in autism, neurocognitive underpinnings, early development, and its evolution as children grow. The first part of the thesis consists in a systematic review of the published articles on hyperlexia, including 82 individual case studies and 22 group studies. We found that hyperlexia characterises a substantial portion of autistic children. Its reported prevalence in autism varies widely due to inconsistent definitions, ranging between 6 and 20%, and most hyperlexic cases (84%) are on the autism spectrum. Through the review of atypical perception in autism and the analysis of fMRI images of reading in autistic brains, we present hypotheses on the neurocognitive mechanisms underlying hyperlexia in autism, suggesting an alternative developmental sequence where some autistic children start reading before they speak. The second manuscript is a population-based study estimating the prevalence of the most precocious and specific sign of hyperlexia: intense interest in written material. Comparing a cohort of autistic preschoolers with a clinical control group and typically developing peers, we gathered quantitative and qualitative data on the history of the interest and its manifestations, as well as information on the participants’ oral language level. The results indicate that 36% of autistic preschoolers exhibit an intense interest in letters, with the majority being minimally verbal. In the third manuscript, we present the longitudinal case study of monozygotic twins, both autistic and hyperlexic, from ages 4 to 8. We investigated their cognitive abilities, language, reading and writing skills, interests, and strengths. The twins had many perception-related interests that expanded and merged over time, fostering skill development. Their common fascination with letters was used to facilitate communication at home through written prompts and boosted focus and motivation during learning activities. By the end of the study, their oral language had progressed toward the use of full sentences, indicating that hyperlexia does not hinder language acquisition and can even encourage it. Overall, our findings highlight the high prevalence of a hyperlexic profile among autistic children, confirming the need for more research on hyperlexia and the factors involved in its emergence. Additionally, we demonstrate that hyperlexia can be leveraged to foster skill development and enhance the children’s wellbeing. We conclude with recommendations for a refined definition of hyperlexia and prescribe the use of strengths and interests in assessment and intervention for minimally verbal autistic children.

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