Introdução: Uma série de aspectos diagnósticos e terapêuticos relacionados à Sequência de Robin (SR) não possuem definição clara na literatura, conforme demonstrado em revisão sistemática presente nesta tese. Essas áreas de incerteza envolvem os métodos de classificação do grau de glossoptose por meio da endoscopia de via aérea (EVA), a associação com manifestações clínicas e a avaliação polissonográfica. Objetivos: Avaliar, a partir de um estudo transversal aninhado em uma coorte, a associação entre duas classificações de glossoptose e a severidade dos sintomas em pacientes com SR, além de determinar a acurácia dessas classificações na determinação de pacientes com maior gravidade clínica. Avaliar a associação entre parâmetros de polissonografia e graus de gravidade de manifestações clínicas. Métodos: Os pacientes com diagnóstico de SR tiveram suas manifestações clínicas classificadas conforme Cole et al. Foram submetidos à endoscopia do sono e as imagens foram classificadas de acordo com Yellon e De Sousa et al por pesquisador cegado. Os pacientes que não necessitavam de suporte ventilatório foram submetidos à polissonografia. Resultados: Os resultados obtidos foram apresentados em quatro trabalhos: Artigo 1, aceito para publicação: revisão sistemática; Artigo 2, publicado: Associação entre classificação endoscópica da glossoptose e manifestação clínica grave: neste trabalho, um total de 58 pacientes foram incluídos. A probabilidade de apresentar sintomas graves conforme classificado por Cole et al foi maior nos pacientes Yellon grau 3 (68,4%, P=0,012) e de Sousa et al moderado e grave (61,5% e 62,5%, respectivamente, P=0,015) do que nos graus mais leves de obstrução; Artigo 3, submetido: Performance diagnóstica das classificações endoscópicas: neste trabalho foram incluídos 80 pacientes. A sensibilidade (Y: 56.2% x S: 28.1%, P<0.001) e a especificidade (Y: 85.4% x S: 93.8%, P=0.038) na identificação de sintomas clínicos graves foram estatisticamente diferentes entre as classificações de Yellon e de Sousa et al. Calculou-se a Razão de Chances Diagnóstica para Yellon (RCD: 7,53 95%CI 4.15-10.90) e de Sousa (RCD: 5,87 95%CI 1.86-9.87). As diferenças encontradas não foram significativas (P=0,92); Artigo 4, submetido: Associação entre parâmetros polissonográficos e as manifestações clínicas conforme Cole et al. Determinou-se a Razão de Chances para cada variação nos seguintes parâmetros: índice de dessaturação (1.27; 1.07-1.51; R2=19.8%; P=0.006), índice de apneia e hipopneia (1.13; 1.01-1.26; R2=12.5%; P=0.02), média de saturação de oxigênio (0.16; 0.05-0.52; R2=22.6%; P=0.002), nadir de saturação (0.73; 0.56- 0.96; R2=10.0%; P=0.02), porcentagem de tempo com saturação menor que 90% (9.49; 1.63- 55.31, R2=37.6%; P=0.012) e porcentagem de tempo com obstrução (2.5; 1.31-4.76; R2=25.1%; P=0.006). Conclusões: As alterações na EVA estão associadas com a gravidade das manifestações clínicas. Ao se aprofundar a abordagem de análise sob uma perspectiva diagnóstica, demonstrou-se que as classificações de Yellon e de Sousa et al possuem uma baixa sensibilidade, porém uma alta especificidade. A porcentagem do tempo com saturação menor que 90%, porcentagem do tempo apresentando obstrução e média de saturação de oxigênio durante o sono foram os parâmetros polissonográficos com a maior associação com as manifestações clínicas. Assim, recomenda-se que a avaliação endoscópica da via aérea em pacientes portadores de SR seja realizada com intuito de estratificar a gravidade, mas não para triagem diagnóstica. Da mesma forma, recomenda-se que os parâmetros acima destacados da polissonografia, sejam especialmente considerados no acompanhamento desses pacientes. / Introduction: Several diagnostic and therapeutic aspects concerning Robin Sequence (RS) are not clearly defined in medical literature, as demonstrated in a systematic review included in this thesis. These areas of uncertainty comprehend methods of glossoptosis degree classification, its association with clinical manifestations and polysomnographic evaluation. Objectives: A cohort nested cross-sectional study was done to evaluate the association of two different glossoptosis classifications with symptom severity in RS patients, while determining its accuracy for the identification of severely symptomatic patients. The study also aimed to evaluate the association between polysomnographic parameters and clinical symptom severity. Methods: RS patients had their clinical manifestations classified according to Cole et al. They were also examined with flexible fiberoptic laryngoscopy (FFL) and recordings were classified according to Yellon and De Sousa et al classifications by a blinded researcher. Those patients not needing ventilator support underwent polysomnographic testing. Results: Overall results were divided into four distinct articles: Article 1, accepted for publication: systematic review; Article 2, published: Association between glossoptosis endoscopic classification and severe clinical manifestations: in this article, a total of 58 patients were enrolled. The probability of presenting severe clinical findings according to Cole et al classification was higher in patients classified as Yellon grade 3 (68.4%, P=0.012) and De Sousa et al moderate or severe levels (61.5% and 62.5%, respectively, P=0.015) than in milder degrees of obstruction. Article 3, submitted: Diagnostic performance of endoscopic classifications: in this article, additional 22 patients were enrolled, summing up 80 patients. The sensitivity (Y: 56.2% x S: 28.1%, P<0.001) and specificity (Y: 85.4% x S: 93.8%, P=0.038) in the identification of severe clinical symptoms were statistically different between classifications of Yellon and De Sousa et al. A Diagnostic Odds Ratio was computed for Yellon (DOR: 7.53 95%CI 4.15-10.90) and De Sousa et al (DOR: 5.87 95%CI 1.86-9.87). No relevant differences were found between them (P=0.92). Article 4: submitted: Association between polysomnographic parameters and obstructive airway symptoms: odds ratios for severe clinical findings were computed for the variation of polysomnographic parameters: Dessaturation Index (1.27; 1.07-1.51; R2=19.8%; P=0.006), Apnea/Hypopnea Index - AIH - (1.13; 1.01-1.26; R2=12.5%; P=0.02), Sleep Mean Oxygen Saturation (0.16; 0.05-0.52; R2=22.6%; P=0.002), Oxygen Saturation Nadir (0.73; 0.56-0.96; R2=10.0%; P=0.02), Percentage of time under oxygen saturation of 90% (9.49; 1.63-55.31, R2=37.6%; P=0.012) and Percentage of Time Presenting Obstruction (2.5; 1.31-4.76; R2=25.1%; P=0.006). Conclusions: FFL findings seem to have a fair association with the severity of clinical manifestations. However, this association was found to be probably a major influence of a high specificity, while observed sensitivity was less than would be desirable for diagnostic purposes. Percentage of time under 90% oxygen saturation, percentage of time with obstruction and mean oxygen saturation during sleep were the most associated parameters with clinical manifestations. Therefore, based on these findings, we would argue that airway endoscopic examination in RS patients should be approached aiming at clinical severity stratification, rather than for screening purposes. Also, we would recommend that those aforementioned parameters from polysomnography should be specifically addressed in the follow up of this peculiar group of patients.
| Identifer | oai:union.ndltd.org:IBICT/oai:lume.ufrgs.br:10183/151501 |
| Date | January 2016 |
| Creators | Manica, Denise |
| Contributors | Marostica, Paulo José Cauduro |
| Source Sets | IBICT Brazilian ETDs |
| Language | Portuguese |
| Detected Language | English |
| Type | info:eu-repo/semantics/publishedVersion, info:eu-repo/semantics/doctoralThesis |
| Format | application/pdf |
| Source | reponame:Biblioteca Digital de Teses e Dissertações da UFRGS, instname:Universidade Federal do Rio Grande do Sul, instacron:UFRGS |
| Rights | info:eu-repo/semantics/openAccess |
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