Ulm, Univ., Diss., 2008.

Erlangen, Nürnberg, Universiẗat, Diss., 2008. / Enth. 1 Sonderabdr. aus: Journal of cranio-maxillofacial surgery ; 34. 2006. - Beitr. teilw. dt., teilw. engl.

Erlangen, Nürnberg, Universiẗat, Diss., 2008. / Enth. 1 Sonderabdr. aus: Journal of orofacial orthopedics ; 69. 2008. - Beitr. teilw. dt., teilw. engl.

Ein Kind, das mit einer orofazialen Spalte geboren wird, ist in seiner Sprech- und Sprachentwicklung einer Reihe von erschwerten Bedingungen ausgesetzt. Neben einer gestörten Muskelbalance der orofazialen Muskulatur, können die typischen Zungenbewegungen beim Trinken vom Säugling nicht ausgeführt und damit wichtige feinmotorische Trainingsschritte nicht absolviert werden. Nicht selten kommt es auch zu Störungen des Schluckvorgangs und zu einer, durch pathologische Druck-Volumenverhältnisse auftretenden, hypernasalen Resonanz. Um die Auswirkungen der offenen Mund-Nasenraum-Verbindung zu mindern, sehen viele Therapiekonzepte den Einsatz einer Gaumenplatte vor, die den Spaltbereich abdeckt. Auch die vorsprachliche Lautproduktion wird durch den fehlenden oder mangelhaften Verschluss zwischen Velum und Rachenhinterwand bereits erheblich eingeschränkt. Um die im direkten oder indirekten Zusammenhang mit der Spalte entstehenden Entwicklungsstörungen in Bezug auf den Sprech- und Spracherwerb zukünftig bei Kindern mit Lippen-Kiefer-Gaumen-Segelspalten früher als bisher zu diagnostizieren und geeignete Therapiekonzepte entwickeln zu können, sind prospektive Längsschnittstudien, die engmaschig vorsprachliche und sprachliche Entwicklungsschritte dokumentieren, unerlässlich. Vorliegende Arbeit versucht einen Mosaikstein dazu beitzutragen, zukünftig geeignete Entwicklungsmarker durch eine objektive vorsprachliche Entwicklungsdiagnostik zu identifizieren. Würde es zukünftig gelingen, neben bekannten Risikomarkern für neurophysiologische Störungen am Schrei auch Risikomarker für potentielle spätere Sprech- und Sprachstörungen zu identifizieren, könnte dies grundlegend für neue Frühförderkonzepte in der Behandlung von Kindern mit orofazialen Spalten sein. Im Rahmen dieser Longitudinalstudie wurde die vorsprachliche Lautentwicklung von sechs Säuglingen mit einer orofazielen Spalte im zweiten Lebenshalbjahr aufgezeichnet und quantitativ analysiert. Um dabei u.a. auch einen Zusammenhang zwischen ausgewählten Schreieigenschaften und der Gaumenplatte zu untersuchen, wurden zu jedem Termin Aufnahmen mit und ohne eingesetzte Platte gemacht. Zur objektiven Beurteilung des Lauterwerbs und des Platteneinflusses wurden so in zeitlich dichten Intervallen insgesamt 2752 Signale mittels qualitativ hochwertiger Aufnahmetechnik und standardisierter Analysen aufgezeichnet und ausgewertet und mit 1940 Signalen einer altersentsprechenden Kontrollgruppe ohne orofaziale Spalte verglichen. Die Signal-analyse erfolgte unter Verwendung des CSL-4300 Sprachanalysesystems der Firma KAY Elemetrics/ USA. Anschließend wurden eine quantitative und eine qualitative Strukturanalyse nach Wermke (2004) durchgeführt. Diese Art der Analyse ermöglichte einen direkten und objektiven Vergleich prosodierelevanter Eigenschaften vorsprachlicher Laute der Gruppe von Säuglingen mit orofazialen Spalten zur Kontrollgruppe. Es wurde gefunden, daß die untersuchte Gruppe von Säuglingen mit orofazialen Spalten im Vergleich zur Kontrollgruppe eine deutliche Entwicklungsverzögerung in bestimmten Aspekten der Zeitorganisation der Phonation sowohl von Schreien als auch von Übergangs- und Babbellauten aufweist. Diese Unterschiede bestanden unabhängig vom Tragen einer Gaumenplatte. Dies bedeutet, daß der potentielle positive Effekt, den die Gaumenplatte auf die früheste Sprech- und Sprachentwicklung hat im untersuchten Altersbereich bereits stabil verankert ist. Die gefundenen Unterschiede bestehen vor allem in einer verspäteten, bzw. deutlich selteneren spontanen Produktion von intentional segmentierten Lauten verschiedener Vokalisationstypen und in stark verlängerten Lauten bei den Säuglingen mit orofazialen Spalten. Derartige Besonderheiten sind bisher bei Säuglingen mit orofazialen Spalten nicht beschrieben worden, da vergleichbare quantitative Analysen nach unserer Kenntnis nicht vorliegen. Die Arbeit vergleicht eigene Befunde, soweit sinnvoll und möglich, mit bisherigen Erkenntnissen und versucht anhand der Daten Erklärungsansätze für die teilweise sehr widersprüchlichen Befunde anderer Autoren zu zeigen. Die Ergebnisse der vorliegenden Untersuchung liefern erstmalig wissenschaftliche Argumente für die Annahme, daß neben den rein morphologischen Besonderheiten des Vokaltrakts der Säuglinge mit orofazialen Spalten auch neurophysiologische Besonderheiten bei diesen Patienten auftreten. Weiterführende Studien an einer größeren Stichprobe unter strengerer Standardisierung sind erforderlich, um die Befunde zu evaluieren. Sollte sich dabei zeigen, daß die Zeitorganisation der Phonation tatsächlich, wie hier vermutet, eine essentielle Komponente zur Charakterisierung abweichender vorsprachlicher Entwicklungsverläufe ist, hätte man die Möglichkeit, daraus einen klinisch relevanten Indikator zu entwickeln. / A child, who is born with an orofacial cleft, is exposed to a set of more difficult conditions during its speech and language development. Apart from a disturbed muscle balance of the orofacial muscles, the typical tongue movements during drinking cannot be accomplished by the baby, thus important fine-motoric training steps can not be achieved. It often comes to interferences of the sip procedure and to a hypernasal resonance, because of a pathological pressure volume relation. Resonance conditions in the vocal area during the generation of pre-speech of a baby with an orofacial cleft differ substantially from a baby without these anatomical anomalies. In order to reduce the effects of the open mouth-to-nose passage, many therapy concepts plan the implementation of a palate plate, which covers the gap range. Also pre-linguistic sound production is already substantially limited by the missing or unsatisfactory connection between velum and pharynx. Concerning new diagnostic possibilities and suitable future therapy-concepts more prospective longitudinal studies are necessary. This thesis tries to add a mosaic stone to identify suitable development markers for an objective pre-linguistic-development diagnosis. If it would be possible to identify besides well-known risk markers for neurophysiological disturbances of the cry also risk markers for potential later speech and language disturbances, this could be fundamental to develop new early furtherance concepts in the treatment of children with orofacial clefts. In the context of this longitudinal study the pre-linguistic sound-development of six babies with an orofacial cleft were recorded in their second half-year of life and the sounds were analysed quantitatively. In order to examine a connection between selected cry characteristics and the palate plate, recordings were taken with and without the palate plate on each date. For the objective evaluation of the pre-speech development and the influence of infant orthopedic appliances we compared 2752 voice-signals, taken in close time-intervals at a high-standard recording technique in standardized analyses, and compared them with1940 signals of an age-appropriate control-group without orofacial clefts. For analysing the sound-signals we used the CSL-4300 speech-analysis-system of KAY Elemetrics/ USA. Subsequently, a quantitative and a qualitative structure-analysis after Wermke (2004) was accomplished. This kind of analysis enabled us to make a direct and objective comparison of prosodic relevant characteristics of pre-linguistic sounds between the group of babies with orofacial clefts and the control group. It was found that, in comparison to the control group, the examined group of babies with orofacial clefts exhibits a clear development delay in certain aspects of the time organization of the phonation both from cries and from babbling. These differences existed independently carrying a palate plate or not. This means that the potential positive effect, which the palate plate has on the earliest speech and language development is already embodied stably in the examined age range. The differences we found exist particularly in a late, and/or clearly rarer spontaneous production of intentional segmented sounds of different vocalisation types and in strongly extended sounds of the babies with orofacial clefts. Such characteristics were not described for babies with orofacial clefts so far, since comparable quantitative analyses to our knowledge are not present. As far as possible, the study compares own results on the basis of our data with existing knowledge and tries to find an explanation for the partly very contradictory results of other authors. The results of this investigation are giving for the first time scientific arguments for the assumption that apart from the purely morphologic characteristics of the vocal area of the babies with orofacial clefts also neurophysiological peculiarities appear on these patients. To evaluate the findings, more studies under stricter standardisation and of larger samples are necessary. If it shows that the time organization of phonation, as assumed here, is an essential component for the characterisation of pre-linguistic development processes, one would have the possibility to develop a clinically relevant indicator.

Zusammenfassung Trotz erheblicher Verbesserungen in der operativen Behandlung von Patienten mit Lippen-Kiefer-Gaumen-Spalten in den letzten Jahrzehnten stellt die damit einhergehende physische und psychische Belastung für Patienten und Angehörige nach wie vor ein ernstes Problem dar. Abgesehen von all den Schwierigkeiten, die sich durch die häufigen Operationen und die damit verbundenen Krankenhausaufenthalten ergeben, müssen die betroffenen Kinder und Jugendlichen früh lernen, mit Abwertungen und Hänseleien zurecht zu kommen und sich gegenüber ihrer Umwelt zu behaupten. Ziel dieser Arbeit war es, eine Aussage über die Lebensqualität von 28 Kindern mit vollständiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte zu machen, die zwischen 1991 und 1994 an der Universitätsklinik Würzburg operiert und behandelt wurden. Die Befragung der betroffenen Kinder sowie deren Eltern fand mit dem standardisierten KINDL-Fragebogen für acht- bis zwölfjährige und der dazugehörigen Elternversion statt, in dem die sechs Dimensionen „körperliches Wohlbefinden“, „psychisches Wohlbefinden“, „Selbstwert“, „Familie“, „Freunde“ und „Schule“ untersucht wurden. Die vorgestellten Ergebnisse zeigen, dass die subjektiv empfundene Lebensqualität der Kinder gut ist und in fast allen Bereichen dem Kollektiv der Normalbevölkerung entspricht. Einzig in den Dimensionen „Selbstwert“ und „Schule“ liegen die von uns untersuchten Kinder geringfügig unter dem Vergleichskollektiv. Auch der Grad der sozialen Integration erscheint im Normalbereich. Bestimmte Bereiche wie zum Beispiel die Bewältigung von Abwertungen und Hänseleien, Kommunikationsproblemen innerhalb der Familie oder Entwicklungsphasen die einer besonders intensiven Betreuung bedürfen, werden durch die bisher verwendeten standardisierten Fragebögen nicht erfasst. Deshalb befragten wir zusätzlich 11 Mütter, die sich bereit erklärten, an einem halbstandardisierten Telefoninterview teilzunehmen. Auf diese Weise gelang es, spezifische Probleme, die sich durch die Fehlbildung der Lippen-Kiefer-Gaumenspalte ergeben, herauszuarbeiten, die vor allem im Bereich der sozialen Akzeptanz liegen. Außerdem gelang es, bestimmte Schwachstellen, die sich in der Betreuung der Spaltpatienten ergeben, hervorzuheben und Verbesserungsvorschläge hinsichtlich einer sich mehr an den psychischen Bedürfnissen der Kinder und Jugendlichen, sowie deren Angehörigen, orientierenden Behandlung wie zum Beispiel psychologische Hilfe oder Angebote im interdisziplinären Team, aufzuzeigen. / Abstract In spite of big improvements in the surgical treatment of patients with cleft lip and palate in the last decades, the physical and psychological stress represents a serious problem for the patients and their relatives. Apart from all the difficulties who comes along with the frequent surgerys and stays in hospital, the affected children and youth have to learn early, to cope with depreciationes and teasings and stand up against their environment. Aim of this paper was to make a statement of the quality of life of 28 children with complete cleft lip and palate, who where operated and treated in the university hospital of Würzburg between 1991 and 1994. The questioning of the affected children and their parents took place with the standardiced KINDL-questionaire for eight to twelfe years old children and the appropriate parents-version in which was examined the six dimensions “physical wellness”, “psychological wellness”, “selfesteem”, “family”, “friends” and “school”. The represented results show that the children subjective feeling of wellbeeing is good and is in almost every part equivalent with the collective of the normal population. Only in the dimensions “school” and “selfesteem” the children we examined lie insignificant under the compared collective.Even the extend of social integration appear in a normal area. Special areas like the coping with depreciations and teasings, communication problems between the family or development stages, who need an special intense looking after were not collect in this kind of standardiced questionaire.Therefore we consulted eleven mothers, who agreed to take part of a half standardiced telefon interview. In this way it succeeded to work out special problems, which result from the malformation of cleft lip and palate, which lie mainly in the social acceptance. In addition we managed to underline special weak spots, who result in the looking after of patients with cleft lip and palate and to show some suggestions for improvement concerning a better treatment of children and youth like psychological help or offers in the interdisciplinary team.

Ulm, Univ., Diss., 2008.

Ziele: Das Ziel der Studie war, den Einfluss der fazialen Asymmetrie auf die Eigen- und Selbstwahrnehmung bei Erwachsenen mit einseitiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte, nach Behandlungsabschluss zu untersuchen. Patienten und Methode: Von 30 erwachsenen Lippen-Kiefer-/ Lippen-Kiefer-Gaumenspaltpatienten wurden 3D-Gesichtsdaten sowie standardisierte extra- und intraorale Aufnahmen angefertigt. Der objektive 3D Asymmetriegrad wurde von dem Gesamtgesicht, dem Mittel- und Untergesicht berechnet. Subjektive Einschätzungen bezüglich fazialer Symmetrie, Attraktivität sowie Zufriedenheit und weiterer Behandlungswunsch/-indikation wurden mittels Fragebogen von den Patienten und einer Beurteilergruppe (10 Kieferorthopäden, 10 Mund-, Kiefer- und Gesichtschirurgen, 15 Laien) erhoben. Ergebnisse: Die Ergebnisse der Studie zeigten, dass der größte Anteil der Asymmetrie im Mittelgesicht bei Lippen-Kiefer-/ Lippen-Kiefer-Gaumenspaltpatienten zu finden ist. Der weitaus größte Teil der Patienten war unzufrieden mit ihrem fazialen Erscheinungsbild, und es bestand ein hoher Korrekturwunsch bzw. –bedarf von Seiten der Patienten, Experten und Laien. Eine deutliche Inkongruenz konnte zwischen der fazialen Selbstwahrnehmung des Spaltträgers und der Fremdwahrnehmung des Klinikers sowie der Laien nachgewiesen werden. Schlussfolgerung: Insbesondere eine Asymmetrie im Mittelgesicht scheint die Fremd- und Selbstwahrnehmung des fazialen Aussehens negativ zu beeinflussen, wodurch sich der Korrekturwunsch bzw. –bedarf primär nach einer Nasenkorrektur erklären lässt. Patienten mit Lippen-Kiefer-/ Lippen-Kiefer-Gaumenspalten verfügen über eine Selbstwahrnehmung, die nicht mit den objektiven Ergebnissen bzw. der Fremdwahrnehmung korreliert. Der Kliniker sollte den Korrekturwünschen des erwachsenen Patienten offen gegenüber stehen jedoch, auch das Selbstbild des Patienten kritisch hinterfragen. / OBJECTIVE: The aim of this study was to investigate the influence of facial asymmetry on how an adult population with unilateral cleft lip and palate (CLP) perceived themselves and were perceived by others. PATIENTS AND METHODS: 3D facial data of 30 adult patients with cleft lip and palate (CLP) was scanned and standardized extra- and intraoral photographs were taken. The measured degree of 3D asymmetry was computed for the entire face, midface and lower face. Subjective estimates regarding facial symmetry, attractiveness as well as satisfaction and a desire or indication for further treatment were surveyed by means of a questionnaire filled out by patients and an assessment group (10 orthodontists, 10 oral and maxillofacial (OM) surgeons, 15 laypersons). RESULTS: The study's results show that the largest degree of asymmetry was found in the midface of CLP patients. The vast majority of the patients were dissatisfied with their facial appearance, and patients, experts and laypersons expressed great interest in and a need of correction. We observed tangible incongruence between how the patients perceived their own faces and how others perceived them. CONCLUSIONS: Asymmetry, especially in the midface, appears to detract from how facial appearance is self-perceived and perceived by others, which explains the primary desire for or need of nose correction. The self-perception of patients affected by CLP does not correlate with objective results or how others perceive them. Clinicians should be open to adult patients' requests for correction, but the patient's self-perception should also be critically explored.

In dieser Studie wurde die vorsprachliche Entwicklung von Säuglingen mit orofazialen Spaltbildungen während des Zeitraumes der 13. bis zur 25. Lebenswoche untersucht. Gegenstand der Analysen waren die Melodie- und Rhythmusstruktur der vorsprachlichen Lautäußerungen. Diesbezüglich wurden Lautaufnahmen einer Untersuchungsgruppe aus 17 Säuglingen mit orofazialen Spaltbildungen ausgewertet und den jeweiligen Daten einer altersentsprechenden, sich unauffällig entwickelnden Kontrollgruppe gegenübergestellt. Melodie und Rhythmus sind wesentliche Bestandteile der Prosodie einer Sprache. Die ungestörte Entwicklung von melodisch-rhythmischen Strukturen in den vorsprachlichen Lauten ist notwendig, um wichtige Bausteine für den späteren Sprech- und Spracherwerb zur Verfügung zu stellen. Die Melodie entwickelt sich nach einem universellen Programm, nach dem angeborene einfache Melodiemuster eingeübt und modifiziert werden und diese dann als Module zu komplexeren melodisch-rhythmischen Strukturen kombiniert werden können. Es erfolgt in der vorsprachlichen Trainingsphase der Lautproduktion also eine Komplexitätszunahme der Melodiestruktur (Wermke & Mende, 1994; Wermke, 2002; Wermke & Mende, 2009). Der Untersuchungszeitraum fällt in den Beginn der „Expansionsphase“ nach Oller (2000), in der die Säuglinge nicht mehr nur Schreilaute sondern auch Übergangslaute bilden, die durch beginnende prä-artikulatorische Aktivität typische Resonanzfrequenzen aufweisen und nicht mehr den Schreilauten zugeordnet werden können. Auch weiter fortgeschrittene Lautäußerungen, so genannte Babbellaute, die aus einer Konsonant-Vokal-Kombination bestehen, treten auf. Die Analyse der vorsprachlichen Lautäußerungen bezog sich auf ihre Melodie und damit auf den Verlauf ihrer Grundfrequenz sowie auf ihren Rhythmus, der durch Segmentierungen, also phonatorische Stopps innerhalb einer Vokalisation ohne darauf folgende erneute Inspiration, gebildet wird. Die Säuglingslaute wurden damit in drei Strukturkategorien eingeteilt: (1) „Einfachbögen“, die alle Laute aus einer ansteigenden und nachfolgend wieder abfallenden Melodie umfassen; (2) „Mehrfachbögen“, die alle Laute beinhalten, die sich aus mindestens zwei aufeinander folgenden Einfachbögen zusammensetzen; und (3) „Segmentierte Laute“, die innerhalb einer Vokalisation mindestens eine Segmentierungspause enthalten. Da sich „Mehrfachbögen“ und „Segmentierte Laute“ aus mehreren Modulen zusammensetzen, wurden sie zu komplexen Strukturen zusammengefasst, während „Einfachbögen“, bestehend aus nur einem Modul, als einfache Strukturen gelten. Nach der Definition von Wermke et al. (2007) wurde der MCI bestimmt, der den Anteil an komplexen Strukturen ermittelt. Des Weiteren wurden die Laute nach ihren unterschiedlichen Vokalisationstypen differenziert und entweder den Schreilauten oder den Übergangs- und Babbellauten zugeordnet. Mit Beginn der Expansionsphase, in der erstmals Übergangs- und Babbellaute auftreten, ist die Melodieentwicklung in den Schreilauten weitgehend abgeschlossen. Der MCI der Schreilaute bleibt daher ab der 13. Lebenswoche (0,57; Medianwert) bis zum zweiten Lebenshalbjahr (0,63; Medianwert, entnommen aus der Arbeit von Steck-Walter, 2007) in der Kontrollgruppe im Wesentlichen konstant. In der Gruppe der Säuglinge mit orofazialen Spaltbildungen dagegen erfolgt hier noch während der Expansionsphase eine Komplexitätsentwicklung (0,46; Medianwert des MCI für den Zeitraum der 5.-8. Lebenswoche, entnommen aus der Arbeit von Birr, 2009/ 0,74; Medianwert des MCI für den Zeitraum der 17.-20. Lebenswoche). Die in den Schreilauten eingeübten melodisch-rhythmischen Strukturen werden auf die im Untersuchungszeitraum neu einsetzenden Übergangs- und Babbellaute übertragen. Die Koordination der melodisch-rhythmischen Strukturen mit den hier stattfindenden prä-artikulatorischen Bewegungen wird eingeübt. So erfolgt hier in der Kontrollgruppe eine Komplexitätszunahme (0,68; 0,83; 0,73; Medianwerte des MCI für die jeweiligen Zeitabschnitte) analog zur Komplexitätszunahme bei den Schreilauten in den ersten drei Lebensmonaten (Birr, 2009). Für die Gruppe der orofazialen Spaltträger dagegen wurde hier keine Komplexitätszunahme festgestellt (0,61; 0,59; 0,59; Medianwerte des MCI für die jeweiligen Zeitabschnitte); diese erfolgt nach den Untersuchungen von Steck-Walter (2007) erst im zweiten Lebenshalbjahr mit deutlicher Verzögerung (0,74; Medianwert des MCI für den Zeitraum der 26. bis zur 61. Lebenswoche). Neben dem Komplexitätsgrad wurde auch der Anteil an rhythmischen Komponenten in den Vokalisationen beider Gruppen untersucht. Dazu wurden die relativen Anteile der Strukturkategorien „Einfachbögen“, „Mehrfachbögen“ (MB) und „Segmentierte Laute“ (SL) bestimmt. Es wurde ersichtlich, dass in der Gruppe der Säuglinge mit orofazialen Spaltbildungen im Vergleich zur Kontrollgruppe der Strukturtyp der „Mehrfachbögen“ deutlich seltener gebildet wird. Besonders auffällig ist dies bei den Übergangs- und Babbellauten, da diese als neue Entwicklungsstufe im Untersuchungszeitraum auftreten und sich hier Entwicklungsbesonderheiten deutlich manifestieren. Die Säuglinge mit orofazialen Spaltbildungen produzieren bei diesem Vokalisationstyp zunächst deutlich weniger „Mehrfachbögen“ als die Kontrollgruppe und holen diese Entwicklung erst im zweiten Lebenshalbjahr, aber dafür überproportional intensiv auf (nach Werten von Steck-Walter, 2007; MB/SL: 3,2). Die Verspätung in der Melodieentwicklung schränkt die Säuglinge mit orofazialen Spaltbildungen in der Entwicklung der Artikulation ein. / Characteristic aspects of pre-speech development were analysed in infants with orofacial clefts between their 13th to 25th week of life. Analysis focussed on the structure of melody and rhythmical properties. A group of 17 infants with orofacial clefts was analysed and compared to respective data of a typically developing age-matched control group. Melody and rhythm are essential prosodic features of language. An undisturbed development of melodic and rhythmic patterns during early phases of pre-speech development provides crucial prosodic modules for the subsequent speech and language development. Melody development is based on a universal program; accordingly simple melodic patterns are practiced, modified and can afterwards be combined as modules to complex melodic and rhythmic patterns. During the pre-speech training period of sound-production there is an increase of complexity of melodic patterns (Wermke & Mende, 1994; Wermke, 2002; Wermke & Mende, 2009). The observation period reflects the so-called “expansion period” (Oller, 2000), during which the infants not only produce cry sounds but also non-cry vocalizations that show typical resonance frequencies due to the beginning pre-speech activity. Moreover, babbling occurred with typical vocal-consonant-combinations. The structure of infants’ vocalizations was subdivided into three categories: (1) “single-arcs”, which contain all sounds with a rising and afterwards falling melody; (2) “multi-arcs”, which contain all sounds composed of at least two “single-arcs” following each other; and (3) “segmented sounds”, which contain at least one intermission of segmentation during a vocalisation. As “multi-arcs” and “segmented sounds” are composed of several modules they are summarized to complex patterns, whereas single-arcs, consisting of only one module, are classified as simple patterns. Using the definition by Wermke et al. (2007) the MCI (Melody-Complexity-Index) was calculated. With the beginning of the “expansion period”, when for the first time non-cry vocalisations and babbling occur, the development of melody in cry sounds is largely finished. Therefore, the MCI of cry-sounds stays essentially stabilized in the control group from the 13th week of life (0,57; median) to the second half year of life (0,63; median, taken from Steck-Walter, 2007). However, in the group of infants with orofacial clefts the MCI changed during the expansion period (0,46; median of the time period of the 5th -8th. week of life, cf. Birr, 2009/ 0,74; median of the time period of the 17th -20th week of life). An increase in complexity of non-cry vocalisations was observed (0,68; 0,83; 0,73; MCI medians) within the observation period among members of the control group, analogously to the increase in complexity of the cry-sounds during the first three months (Birr, 2009). For the group of infants with orofacial clefts there was no increase in complexity of non-cry vocalisations found during the observation period (0,61; 0,59; 0,59; MCI medians). A further increase seems to occur not before the second half year of life according to Steck-Walter (2007) with a clear delay (0,74; MCI median 26th to 61th week of life). Beside the degree of complexity rhythmic components in the vocalisations of both groups were investigated. It has become obvious, that in the group of infants with orofacial clefts the pattern type “multi-arc” is clearly generated less often than in the control group. This is especially conspicuous for the non-cry vocalisations and babblings, because these occur as a new stage of development during the observed time and distinctions of development appear obviously here. In this type of early vocalisation the infants with orofacial clefts produce clearly fewer “multi-arcs” than the control group at the beginning and they catch up on this development only in the second half year of life, but in return disproportionately intensive (according to figures of Steck-Walter, 2007; MB/SL: 3,2). The observed delay in melody development restrains the infants with orofacial clefts in their articulatory development.

Datengrundlage der Arbeit waren 4284 vorsprachliche Vokalisationen von 19 Säuglingen mit orofazialer Spaltbildung vom 2.-3. Lebensmonat (OFS-Gruppe), sowie zu Referenzzwecken 4655 vorsprachliche Laute einer aus 19 gesunden, sich nachfolgend sprachlich unauffällig entwickelten Säuglingen bestehenden Kontrollgruppe. Die Motivation für die vorliegende Untersuchung resultierte aus den in vorangegangenen Studien gefundenen Besonderheiten in der Beherrschung segmentierter vorsprachlicher Melodiemuster bei Kindern mit orofazialer Spaltbildung. Die Arbeit setzte sich das Ziel, diese Besonderheiten genauer zu charakterisieren, um so das Spektrum der vorsprachlichen Entwicklungsdiagnostik zu erweitern und nicht zuletzt Möglichkeiten für eine adäquatere und individuell besser abgestimmte Therapie dieser Kinder zu schaffen. Nach der Isolierung aller 157 (OFS) bzw. 180 (KG) komplexen Segmentierungen des Untersuchungszeitraums mit Hilfe des Programms CDAP©, erfolgte eine visuelle, spektrale, sowie akustische Feinanalyse dieser Lautäußerungen. Auf Basis eines neu erstellten Klassifizierungsschemas komplexer Segmentierungen (KSKS) fand eine strukturierte Ordnung und Evaluation der komplexen Segmentierungen statt. Die Ergebnisse der Untersuchung bestätigen das von WERMKE (2002) postulierte zentral generierte universelle Melodieentwicklungsprogramm. So geht aus der Analyse nach Spalttypen hervor, dass periphere Malformationen die Ausführung der generierten melodischen Muster der vorsprachlichen Laute nicht beeinflussen. Für beobachtete Abweichungen im Falle isolierter Gaumenspalten, werden verdeckte Syndrome und somit zentrale Mechanismen vermutet. Es scheinen Defizite in der Regelkapazität des laryngeal-respiratorischen Systems auf Seiten der Spaltkinder vorzuliegen. Eine durchgeführte Retroraster-Analyse zeigte, dass diese Säuglinge Schwierigkeiten haben, die Retroversionen der komplex segmentierten Melodiemuster zu erzeugen. Die Ausführung dieser Retromuster verlangt eine prinzipiell höhere Regelkapazität als die der entsprechenden Anteversionen. Es zeigte sich darüber hinaus, dass Spaltkinder die komplexen Segmentierungen häufig nur unvollständig ausführen, also eine qualitative Ausführungsschwäche zeigen. Ursächlich für die von der Kontrollgruppe abweichenden laryngealen Regelleistungen bei Spaltkindern mögen Abweichungen in neuro-physiologischen Mechanismen der Phonation sein. Neuerdings werden auch Abweichungen in der Kapazität des Kurzzeitgedächtnisses als ursächliche Komponente angesehen. Die Untersuchung des Einflusses einer Oberkieferplattentherapie im Rahmen einer kieferorthopädischen Frühbehandlung, lieferte keine Hinweise auf eine positive Beeinflussung hinsichtlich der Erzeugung komplexer Segmentierungen. Aus den Ergebnissen der geschlechtsspezifischen Analyse, lässt sich ebenfalls eine Bestätigung der Annahme eines generierten Melodieentwicklungsprogramms ableiten. So ließen sich lediglich marginale Unterschiede in der Mustergenerierung der KS auf Seiten der gesunden KG finden. Die OFS-Gruppe betreffend, lässt die Mischung der Spalttypen untereinander eine rein geschlechtsspezifische Untersuchung nicht zu. Hierzu ist es nötig, einen bereinigten Untersuchungsaufbau frei von Spalttypdifferenzen auszuführen. Alles in allem liefert die vorliegende Arbeit einen überzeugenden Beleg für das zentral generierte Melodieentwicklungsprogramm. Zudem werden Hinweise auf eventuelle Defizite in der zentralen Regelkapazität bei Säuglingen mit orofazialer Spaltbildung gefunden, die zukünftig weitere neuroplastische Therapiemethoden erforderlich machen könnten. Um diese Ergebnisse verifizieren zu können, ist es jedoch nötig die Untersuchung mit einem größeren Probandengut zu wiederholen. / The data set of the analysis consisted of 4284 pre-speech vocalizations of 19 infants with orofacial clefts aged 2-3 months. For reference purposes 4655 pre-speech vocalizations of 19 healthy infants without pathological findings on linguistic skills had been analysed. Previously peculiarities within certain structures of melody of pre-speech utterances by infants with orofacial clefts had been detected. The ambition of the dissertation was to define those peculiarities in order to amplify the chances of precise diagnostics in language development as well as to find appropriate and individual aligned treatment methods. After isolating all relevant melodies consisting of complex segmented structures an accurate analysis considering visual, spectral and acoustical parameters followed. A newly compiled schema of classification for complex segmented vocalizations enabled a structured array and evaluation of these utterances. The findings of the investigation corroborate the central generated universal developmental program of melody postulated by Wermke in 2002. The chapter dealing with the differences between each type of cleft revealed that peripheral malformations do not impair the generation of the examined melodic patterns. Divergences shown by infants with isolated clefts of the palate are supposed to be linked with hidden syndromes and therefore caused by central mechanisms. The laryngeal-respiratory system of infants with orofacial clefts seems to hold a shortcoming in its regulatory capacity. In fact these infants were less frequently capable of producing so-called retroversions of complex segmented utterances. The accomplishment of a retroversion demands a much higher regulatory capacity than its accordant anteversion. The discrepancy in laryngeal regulatory performance shown by infants with orofacial clefts is presumably caused by aberrations in neuro-physiological patterns of phonation. Latterly aberrations in the capacity of the short term memory were considered to be causal. The analysis regarding the effect of the orthodontic treatment with a palatal plate provides no hint at a positive inducement on the generation of complex segmented melody structures. Results of the gender specific analysis corroborate the assumption of a central generated developmental program of melody. The generation of melodic patterns of the complex segmented utterances showed only negligible differences between the sexes on side of the healthy control group. In respect to the group of the infants with orofacial clefts the intermixture of different types of clefts inhibited a pure gender-specific analysis. Altogether the present study affords a cogent evidence for the central generated universal developmental program of melody. In addition hints at potential shortcomings were found in the central regulatory capacity of infants with orofacial clefts. On basis of these findings potential neuro-plastic treatment methods could be derived. To verify the study’s results it should be rerun with a larger cohort.

Die vorsprachliche Entwicklung ist durch eine zunehmend exaktere Koordination von laryngealer und supralaryngealer Aktivität gekennzeichnet und führt schließlich zur Produktion reifer Silben, die den segmentalen und zeitlichen Charakteristika von Silben der Erwachsenensprache entsprechen (Oller 2000). Das Auftreten erster reifer, muttersprachlich geprägter Silben kennzeichnet den Einstieg in die kanonische Babbelphase. Da das Konsonantenrepertoire und die Silbenstrukturen in kanonischen Babbelvokalisationen und ersten Wörtern offenbar stark übereinstimmen, wird der kanonischen Babbelphase eine besondere Bedeutung für die frühe Identifikation von Auffälligkeiten in der produktiven Sprachentwicklung zugestanden (Oller et al. 1976, Locke 1983, Stoel-Gammon & Cooper 1984, Vihman et al. 1985, Vihman et al. 1986). Eine gewisse Vorhersagekraft wird zum Beispiel dem verspäteten Einstieg in die kanonische Babbelphase nach dem zehnten Lebensmonat nachgesagt (Oller et al. 1999). Auch Auffälligkeiten im Hinblick auf strukturelle (phonetische) Charakteristika von Babbelvokalisationen könnten eine indikative Valenz tragen (u.a. Stoel-Gammon 1989). Kinder mit orofazialen Spalten durchlaufen die vorsprachliche Entwicklungsphase unter besonderen morphologischen Bedingungen, die zu massiven Einschränkungen in der artikulationsmotorischen Entwicklung führen. Möchte man bei diesen Kindern anhand der Analyse kanonischer Babbelvokalisationen Rückschlüsse auf spracherwerbsrelevante Fähigkeiten ziehen und so potentielle Risikokinder für sprachliche Auffälligkeiten identifizieren, stellt der maskierende Effekt der artikulationsmotorischen Einschränkungen eine Herausforderung dar. Eine mögliche Lösung könnte die Identifikation weitestgehend spaltunabhängiger Charakteristika kanonischer Babbelvokalisationen von Kindern mit OFS sein. Diesem Ziel widmete sich vorliegende Dissertation. Dazu wurden die vorsprachlichen Komfortvokalisationen von 15 Kindern mit isolierter oder kombinierter Gaumenspalte unmittelbar vor und nach operativem Verschluss des Gaumens im Alter von 12 Monaten aufgezeichnet, aufbereitet und anhand ausgewählter Messgrößen quantitativ charakterisiert. Vergleichsbasis bildeten altersentsprechend aufgezeichnete vorsprachliche Komfortvokalisationen einer unauffälligen Kontrollgruppe. Insgesamt gingen 6563 vorsprachliche Komfortvokalisationen in die Analysen zur Zusammensetzung des vorsprachlichen Vokalisationsrepertoires ein. Davon konnten 2333 Vokalisationen als kanonischer oder bunter Babbler identifiziert und für die weiteren Analysen herangezogen werden. Im Ergebnis der Analysen konnten die relative Auftrittshäufigkeit von Babbelvokalisationen, die ausschließlich aus kanonischen Silben bestehen (reine Silbenfolgen), die relative Auftrittshäufigkeit von Ein-, Zwei-, Drei- und Mehrsilbern sowie die präferierte Silbenstruktur als relativ spaltunabhängige Messgrößen identifiziert werden. Bei allen weiteren Messgrößen waren große (Diff >10%) und teilweise statistisch signifikante Gruppenunterschiede zu verzeichnen und damit ein Einfluss der Malformation des Vokaltraktes auf diese anzunehmen. Insbesondere für Untersuchungen, die auf Zusammenhänge mit und Prognosen für die weitere Sprachentwicklung anhand der Analyse vorsprachlicher Komfortvokalisationen abzielen, ist der maskierende Effekt der massiven artikulationsmotorischen Einschränkungen bei der Interpretation der Ergebnisse einzubeziehen. / The pre-linguistic development is characterized by an increasingly precise coordination of laryngeal and supralaryngeal activity and finally leads to the production of mature syllables that correspond to the segmental and temporal characteristics of adult language syllables (Oller 2000). The appearance of the first mature, mother-tongue syllables marks the beginning of the canonical-babbling-phase. Since the consonant repertoire and the syllable structures in canonical babbling vocalizations and first words seem to strongly coincide, the canonical-babbling-phase is accorded special significance for the early identification of disorders in productive language development (Oller et al. 1976, Locke 1983, Stoel-Gammon & Cooper 1984, Vihman et al. 1985, Vihman et al. 1986). For example, a certain predictive power is said to be the delayed entry into the canonical-babbling-phase after the tenth month of life (Oller et al. 1999). Striking structural (phonetic) characteristics of babbling-vocalizations could also carry an indicative valence (e. g. Stoel-Gammon 1989). Children with orofacial clefts (OFS) pass the prelinguistic development under special morphological conditions, which lead to massive restrictions in articulatory motor development. If one wants to draw conclusions about language acquisition-relevant abilities in these children on the basis of the analysis of canonical babbling vocalizations and thus identify potential risk children for language disorders, the masking effect of the articulation-motor restrictions represents a challenge. A possible solution could be the identification of characteristics of canonical babbling vocalizations of children with OFS that are largely cleft-independent. The present dissertation was dedicated to this goal. The pre-linguistic comfort vocalizations of 15 children with isolated or combined cleft palates were recorded before and after surgical closure of the palate at the age of 12 months and afterwards processed and quantitatively characterized using selected parameters. The comparison was based on pre-linguistic comfort vocalizations of a control group recorded according to age. A total of 6563 pre-linguistic comfort vocalizations were included in the analyses of the composition of the pre-linguistic vocalization repertoire. Of these, 2333 vocalizations could be identified as canonical or variegated babbling and used for further analyses. As a result of the analyses, the relative occurrence frequency of babbling vocalizations consisting exclusively of canonical syllables (pure sequences of syllables), the relative occurrence frequency of one, two, three and more syllable-sequences as well as the preferred syllable structure could be identified as relatively cleft-independent variables. In all other measured variables, large (diff >10%) and in some cases statistically significant group differences were observed and an influence of the malformation of the vocal tract was therefore assumed. Especially in studies that aim at correlations with and prognoses for further language development based on the analysis of pre-linguistic comfort vocalizations, the masking effect of the massive restrictions of articulation motor skills should be taken into account in the interpretation of the results.