Die Grundfrequenz (F0) galt in der bisherigen klinisch orientierten Untersuchung von Säuglingsvokalisationen (Schreiforschung) als besonders sensible Größe zum Nachweis neurophysiologischer Dysfunktionen bei der Phonation. Sie wurde in Verbindung mit diversen endokrinen und metabolischen Störungen, verschiedenen Syndromen wie auch bei Sauerstoffmangelzuständen und ZNS-Schäden des Neugeborenen als verändert beschrieben. In der vorliegenden Dissertationsschrift wurden vorsprachliche Laute der ersten 90 Lebenstage von 46 Säuglingen mit orofazialen Spalten analysiert. Das Ziel der Arbeit bestand darin, zu prüfen ob sich diese Säuglinge von gesunden Gleichaltrigen in ihren Lauteigenschaften unterscheiden. Zur Berücksichtigung relevanter Einflussfaktoren auf die mittlere Grundfrequenz und deren Variabilitätsbereich wurden die Probanden in folgende Untergruppen eingeteilt: (1) Säuglinge mit nicht-syndromaler Spaltbildung, (2) Frühgeborene, (3) Small-for-gestational-age-Säuglinge, (4) Säuglinge mit nicht-spontanem Geburtsmodus, (5) Säuglinge mit perinatalen Risikofaktoren sowie (6) Säuglinge mit syndromaler Spaltbildung. Die hier durchgeführte Analyse der mittleren Grundfrequenz der frühen vorsprachlichen Vokalisationen lieferte neben einer hohen, altersunabhängigen Stabilität keinen Unterschied zwischen gesunden Neugeborenen und Säuglingen mit orofazialen Spalten (Ausnahme: Frühgeborene und Säuglinge mit perinatalen Risikofaktoren) über den gesamten Untersuchungszeitraum. Auch die errechneten Werte der Einzellautlänge der Spontanlaute stimmten mit Ergebnissen bei unauffälligen Säuglingen in Studien anderer Autoren überein. In der vorliegenden Arbeit wurden erstmalig spezifische Grundfrequenz-Perzentilkurven für Säuglinge mit orofazialen Spalten erstellt. Diese sollen eine einheitliche Klassifizierung anhand der mittleren F0 ermöglichen sowie eventuelle Risikokinder für Entwicklungsstörungen bereits in den ersten Lebenswochen identifizieren helfen. Dabei konnte eine entwicklungsspezifische Variabilitätsverteilung der mittleren Grundfrequenz in drei charakteristischen Zeitintervallen ermittelt werden, die durch Adaptationsvorgänge in den ersten zehn Tagen, durch vorrübergehende Stabilisierung neurophysiologischer Mechanismen von der zweiten bis hin zur siebten Woche und das Einsetzen von Regressionsphasen ab der achten bis hin zur dreizehnten Woche geprägt sind. / In the previous clinical-oriented research concerning infant vocalizations (cry diagnosis), fundamental frequency (F0) was found to be a suitable entity to evaluate neurophysiological dysfunctions underlying phonation. Fundamental frequency properties were reported to be affected by endocrine and metabolic conditions, in the case of different syndromes and also by an oxygen deficiency and following damage of the central nerve system of a newborn infant. The dissertation investigated pre-linguistic sounds of 46 infants with orofacial clefts within the first 90 days of life. The aim was to examine, whether the fundamental frequency and temporal features of these infants differ from those reported from healthy, unaffected infants. The probands were subdivided into different groups in order to consider relevant influences on the medium fundamental frequency and its variability. These subgroups were: (1) infants with non-syndromic clefts (2) preterm infants (3) small-for-gestational-age-infants (4) infants with non-spontaneous delivery mode (5) infants with perinatal risk factors (6) infants with syndromic clefts. The present analysis of the medium fundamental frequency of early pre-linguistic vocalizations demonstrated a relatively high stability across the observation period and no marked differences of the mean F0 (excluding preterm infants and infants exhibiting perinatal risk factors) and mean cry duration in comparison to data in healthy infants reported in previous studies by other researchers. For the first time, specific percentile curves for the developmental distribution of mean fundamental frequency were calculated and corresponding graphs displayed. These curves will help to develop a standardized classification of cries based on mean F0 and may help to identify potential at-risk infants for a developmental language disorder. Furthermore, three developmental periods could be identified that are characterized by different degrees of F0 variability. The first period exhibits a high variability caused by adaption processes in about the first ten days. The second period (2nd to 7th week) exhibits a period of a temporal stabilization of neurophysiological mechanisms and a low F0 variability, whereas the third period again demonstrated a higher F0 variability caused by the influence of maturation of higher neurophysiological control mechanisms starting at about eight weeks.

Zugl.: Erlangen, Nürnberg, University, Diss., 2009.

Die Vorsprachliche Diagnostik beschäftigt sich mit der Aufzeichnung, Auswertung und therapiebegleitenden Verwendung akustischer Lautäußerungen von Säuglingen und Kleinkindern, insbesondere für jene mit einem erhöhten Risiko für eine Sprech- und/oder Sprachentwicklungsstörung. Zielsetzung dieser Arbeit war die semi-automatische, computergestützte Analyse von Säuglingslauten im Rahmen eines Kooperationsprojektes mit einer Forschungsgruppe der Universität Iowa. Dafür wurden neurobiologische Untersuchungen durchgeführt und aufgezeichnete akustische Lautäußerungen von Kindern mit und ohne Lippen- Kiefer- Gaumen- Segelspalten untersucht. Für die Analyse der aufgezeichneten Lautäußerungen wurden im Rahmen dieser Arbeit für die Phonetiksoftware PRAAT Skripte (Programmroutinen) entwickelt, getestet und am Zentrum für Vorsprachliche Entwicklung und Entwicklungsstörungen (ZVES) implementiert. Diese sollen einen Beitrag zur Automatisierung der Vorsprachlichen Diagnostik leisten. Eine ausführliche Dokumentation der erstellten Skripte sollte zukünftigen Anwendern das Verständnis und die Anwendung der Skripte erleichtern. Die Funktion der Skripte wurde an geeigneten Testsignalen aus dem Archiv des ZVES überprüft und mit bisher gebräuchlichen manuellen Analyseroutinen am selben Datensatz verglichen. Schließlich wurden die erstellen Skripte erfolgreich auf die Projektdaten angewendet sowie die Ergebnisse im Journal „Pediatric Research“ veröffentlicht. Die Ergebnisse stellen erstmals einen potenziellen Zusammenhang zwischen dem Segmentierungsverhalten und der Hirnreifung von Säuglingen mit LKGS-Spalten her, die in Nachfolgestudien mit größerer Probandenzahl überprüft werden müssen. / Pre-lingual Diagnostics at the Center for Pre-Speech Development and Developmental Disorders (ZVES) deals with the recording, analysis and therapy-accompanying use of infant and toddler vocal sounds. It is particularly beneficial for children at risk of speech and language acquisition disorders. The objective of this work was the semi-automatic, computer-assisted analysis of infant vocalizations within the framework of a cooperation project with at a University of Iowa research group. For this purpose, neurobiological investigations were carried out and recorded acoustic utterances of children with and without a cleft lip and palate were examined. For the analysis of the recorded cry and non-cry utterances, scripts (program routines) for the phonetics software PRAAT were developed, tested and implemented at the ZVES within the framework of this work. These are intended to contribute to the automation of pre-lingual analysis. A detailed documentation of the created scripts was issued to facilitate the understanding and application of the scripts for future users. The function of the scripts was tested on suitable test signals from the ZVES archive and compared with previously used manual analysis routines on the same data set. Finally, the scripts were successfully applied to the project data and the results published in the journal Pediatric Research. For the first time, the results create a potential connection between the occurrence of vocal segmentations in crying and brain maturation in infants with cleft lip and palate. However, this hypothesis needs to be verified in follow-up studies with a larger number of subjects.

In der vorliegenden Arbeit wurden erstmalig laryngeale Konstriktionen quantitativ und qualitativ in den frühesten Lautäußerungen von Säuglingen mit angeborenen Lippen-Kiefer-Gaumen-Segelspalten (LKGS) in den ersten 3 Lebensmonaten im Längsschnitt untersucht. Als theoretische Grundlage diente Eslings Modell des Laryngealen Artikulators, wonach artikulatorische Entwicklungsvorgänge bereits in den ersten Lebensmonaten der Säuglinge mit der Erzeugung einer Vielzahl laryngealer Lautphänomene beginnen. Potenzielle Einflüsse auf diese präartikulatorischen Vorgänge durch den Ausprägungsgrad der Spaltbildung, das Lebensalter und die kieferorthopädische Frühbehandlung mit Gaumenplatte wurden mittels deskriptiver und interferenzstatistischer Verfahren analysiert. Von einer sorgfältig ausgewählten Stichprobe, bestehend aus 27 Säuglingen, wurden mehr als 10.000, im Rahmen der interdisziplinären Spaltsprechstunde routinemäßig aufgezeichneten Einzelsignale, retrospektiv untersucht. Das regelhafte Auftreten von laryngealen Konstriktionen konnte im Untersuchungszeitraum nachgewiesen werden und bestätigt, dass präartikulatorische Übungen primitiver Artikulationsmuster bei Säuglingen mit LKGS in gleicher Weise erfolgen wie bei Säuglingen ohne LKGS. Die Bedeutung der propriozeptiven Rückkopplung für die Erzeugung von laryngealen Konstriktionen wurde herausgearbeitet und potenzielle marginale Einflüsse der Vokaltraktmalformation diskutiert. Es wird ein früher artikulatorischer Substitutionsmechanismus für die präartikulatorische Entwicklung der Säuglinge mit ausgeprägten Spaltbildungen postuliert. Hinsichtlich der temporalen Eigenschaften laryngealer Konstriktionen bestätigte ein Vergleich mit Silbenlängen aus der Fachliteratur die Annahme, dass laryngeale Konstriktionen möglicherweise ein konstantes Element zur Rhythmisierung von Lauten im Sinne der artikulatorischen Silbenentwicklung sein könnten. / In the present study, laryngeal constrictions in the earliest vocalizations of infants with congenital cleft lip and palate (CLP) in the first 3 months of life were investigated quantitatively and qualitatively in a longitudinal section for the first time. Esling's model of the laryngeal articulator served as the theoretical basis, according to which articulatory developmental processes already begin in the first months of an infant's life with the production of a variety of laryngeal sound phenomena. Potential influences on these pre-articulatory processes by the degree of cleft formation, age and early orthodontic treatment with a palatal plate were analyzed using descriptive and inferential statistical methods. From a carefully selected sample of 27 infants, more than 10,000 individual signals routinely recorded during interdisciplinary cleft consultations were retrospectively analyzed. The regular occurrence of laryngeal constrictions was demonstrated during the study period and confirmed that pre-articulatory exercises of primitive articulation patterns occur in infants with CLP in the same way as in infants without CLP. The importance of proprioceptive feedback for the generation of laryngeal constrictions was elaborated and potential marginal influences of vocal tract malformation were discussed. An early articulatory substitution mechanism for the prearticulatory development of infants with pronounced clefts is postulated. With regard to the temporal properties of laryngeal constrictions, a comparison with syllable lengths from the specialist literature confirmed the assumption that laryngeal constrictions could possibly be a constant element for the rhythmization of sounds in terms of articulatory syllable development.

In dieser Grundlagenstudie wird evaluiert wie präzise 3D-Gesichtsaufnahmen eines Patientenkollektivs mit einer Lippen-, Kiefer-, Gaumenspalte mit dem 3D-Bildaufnahmesystem Vectra M3 (Canfield) und der Analysesoftware Facial Analysis Tool (FAT), entwickelt in der Abteilung MKG der Universität Leipzig, analysiert werden können. Im ersten Studienabschnitt werden 3D-Gesichtsaufnahmen von 3 Patienten und einem Modellkopf erstellt und für 62 manuell festgelegte Landmarken (LM) 10-mal die x-, y-, z-Koordinaten bestimmt. Die statistisch ermittelten prozentualen Variationskoeffizienten und die FAT-Beurteilungen der Messdaten werden graphisch verglichen und zeigen eine gute Übereinstimmung. Die Präzision der LM-Positionierungen ist Landmarken-abhängig Im zweiten Abschnitt werden an 91 Patienten mit unterschiedlichen Spaltdiagnosen jeweils 146 Distanzen aus LM und auch konstruierten Punkten mittels FAT ermittelt. Die prozentualen Variationskoeffizienten der Messdaten der Patientenkollektive werden nach Spaltdiagnose (beid-, rechts-, linksseitiger LKG-Spalte und Minimalvarianten), nach Geschlecht und Alter (≤ , >16 Jahre) graphisch ausgewertet. Die Variationskoeffizienten der Distanzen innerhalb einer Patientengruppe sind vergleichsweise hoch, insbesondere im Nasen- / Mundbereich mit kleinen Distanzen. Eine Differenzierung nach Geschlecht und Alter ist nicht möglich. Im dritten Abschnitt werden Symmetrieindizes für 36 Distanzen von den nach Spaltdiagnose gruppierten 91 Patienten errechnet und graphisch ausgewertet. Die Patienten mit einer einseitigen Anomalie weisen im Nasen- / Mundbereich eine erhöhte Asymmetrie auf. Bei den Patienten mit rechtsseitiger LKG-Spalte sind die Distanzen in der rechten Gesichtshälfte des fehlgebildeten Bereichs im Mittel größer als in der linken, bei linksseitiger LKG-Spalte sich diese Verhältnisse umgekehrt.

In der vorliegenden Dissertation wurde anhand von 1042 extraoralen Fotos im Profil und en face untersucht, wie sich das Wachstum longitudinal bei 166 gesunden Kindern, je zehn Kindern mit isolierter Gaumenspalte, einseitiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte sowie doppelseitiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte operiert nach dem Leipziger Konzept entwickelt, sowie inwiefern sich die einzelnen Gruppen in verschiedenen Altersstufen voneinander unterscheiden. Dazu wurden pro Gruppe jeweils fünf Jungen und fünf Mädchen kaukasischer Herkunft, geboren in den Jahren 1994 bis 2001, mit einer nichtsyndromalen Spalte ausgewählt, die ab der Geburt über mehrere Jahre hinweg fotografiert wurden. Diese Fotos wurden digitalisiert und denen von Kontrollpatienten gegenüber gestellt. Anhand von Winkeln der klassischen Morphometrie und Grafiken und Statistiken der geometrischen Morphometrie wurden die Veränderungen im Wachstum analysiert und die Kontrollpatienten mit dem Leipziger OP-Konzept verglichen. Es konnte gezeigt werden, dass die geometrische Morphometrie durchaus geeignet ist, das Gesichtswachstum anhand von extraoralen Fotos zu beurteilen. Weiterhin konnte bestätigt werden, dass mit dem Leipziger Konzept zur funktionellen Rehabilitation von Patienten mit Lippen-Kiefer-Gaumenspalten sehr gute Operationsergebnisse und vor allem Langzeitergebnisse erzielt werden können.

In der vorliegenden Dissertation wurde anhand von 1042 extraoralen Fotos im Profil und en face untersucht, wie sich das Wachstum longitudinal bei 166 gesunden Kindern, je zehn Kindern mit isolierter Gaumenspalte, einseitiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte sowie doppelseitiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte operiert nach dem Leipziger Konzept entwickelt, sowie inwiefern sich die einzelnen Gruppen in verschiedenen Altersstufen voneinander unterscheiden. Dazu wurden pro Gruppe jeweils fünf Jungen und fünf Mädchen kaukasischer Herkunft, geboren in den Jahren 1994 bis 2001, mit einer nichtsyndromalen Spalte ausgewählt, die ab der Geburt über mehrere Jahre hinweg fotografiert wurden. Diese Fotos wurden digitalisiert und denen von Kontrollpatienten gegenüber gestellt. Anhand von Winkeln der klassischen Morphometrie und Grafiken und Statistiken der geometrischen Morphometrie wurden die Veränderungen im Wachstum analysiert und die Kontrollpatienten mit dem Leipziger OP-Konzept verglichen. Es konnte gezeigt werden, dass die geometrische Morphometrie durchaus geeignet ist, das Gesichtswachstum anhand von extraoralen Fotos zu beurteilen. Weiterhin konnte bestätigt werden, dass mit dem Leipziger Konzept zur funktionellen Rehabilitation von Patienten mit Lippen-Kiefer-Gaumenspalten sehr gute Operationsergebnisse und vor allem Langzeitergebnisse erzielt werden können.

Die vorliegende Arbeit hat das Anliegen, die Oberkiefermorphologie von Patienten mit einer durchgehenden beidseitigen Lippen-Kiefer-Gaumen-Spalte metrisch in allen drei Dimensionen zu erfassen. Dabei erfolgt die Erfassung der Daten in dem Entwicklungszeitraum von erster Phase Wechselgebiss bis zur Vollendung des 18. Lebensjahres. Die so erlangten Messwerte sollen einen Einblick in die Behandlungsergebnisse von Spaltträgern nach dem Leipziger Konzept geben. Schwerpunkt der Untersuchung stellt dabei die transversale Erweiterung des Oberkiefers mit Hilfe kieferorthopädischer Apparaturen zur Vorbereitung der Durchführung der Kieferspaltosteoplastik dar. Desweiteren soll festgestellt werden, wo zum präoperativen Zeitpunkt morphologische Unterschiede zwischen einem Spaltträger und einem gesunden Patienten vorliegen und ob diese durch kieferorthopädische und chirurgische Intervention im Laufe der Entwicklung aufgehoben bzw. reduziert werden können. Da sich die meisten Veröffentlichungen zu dem Thema Lippen-Kiefer-Gaumen-Spalten mit der Morphologie der Säuglingskiefer und den Besonderheiten bei einseitiger Spaltbildung beschäftigen, bezieht sich diese Untersuchung auf das Wechselgebiss und soll die Entwicklung des Oberkiefers mit doppelseitiger durchgehender Spaltbildung und die Auswirkung der Kieferspaltosteoplastik in der zweiten Phase Wechselgebiss auf diesen untersuchen. In diesem Zusammenhang sind insgesamt 59 Oberkiefergipsmodelle von 33 Patienten analysiert worden. Dazu sind diese mit Hilfe eines 3D-Scanners digitalisiert und anschließend vermessen worden. Die Kontrollgruppe umfasste insgesamt 30 Probanden, welche keine LKGS aufwiesen. Die Vermessung wurde analog der Untersuchungsgruppe durchgeführt. Die Auswahl der Messpunkte erfolgte in Anlehnung an die Arbeiten von Ashley-Montagu und Sillman, aus welchen fünfzehn Strecken und vier Winkel abgeleitet worden sind. Zum präoperativen Zeitpunkt weist der Oberkiefer der Spaltpatienten eine transversale Verengung insbesondere im anterioren Bereich, bedingt durch die Schwenkung der lateralen Spaltsegmente nach medial, auf. Mit der Kippung der Segmente geht eine Lateralisation der Tuberpunkte einher. Somit ist der Zahnbogen im posterioren Bereich leicht verbreitert. Daneben präsentiert sich der Oberkiefer der Spaltträger mit einer deutlichen Mittellinienverschiebung im Vergleich zu der gesunden Kontrollgruppe. Weiterhin lässt sich ein deutliches Wachstumsdefizit für die sagittalen Distanzen verifizieren. Wie zu erwarten, findet auch eine Kippung der prominent stehenden Prämaxilla nach kaudal statt. Somit befindet sich der Inzisivenpunkt P deutlich unterhalb der Bezugsebene. Signifikante Unterschiede zwischen Untersuchungsgruppe und Kontrollgruppe konnte man somit in allen drei Dimensionen nachweisen. Zur Vorbereitung der Kieferspaltosteoplastik ist ein ausreichendes Platzangebot in der Transversalen notwendig. Ist dieses nicht gegeben, muss der Oberkiefer mittels kieferorthopädischer Apparaturen geweitet werden. Dies war in der vorliegenden Studie bei 16 Probanden indiziert. In der weiteren Entwicklung findet eine deutliche Annäherung der Werte der Untersuchungsgruppe an die Kontrollgruppe statt. So ist mit Abschluss des Wachstums lediglich für den Inzisivenpunkt noch ein signifikanter Unterschied zu der Kontrollgruppe zu verzeichnen. Es kann somit davon ausgegangen werden, dass durch erfolgte chirurgische und noch zusätzlich kieferorthopädische Intervention ein ausgeformter und harmonischer Zahnbogen bei dem Vorhandensein einer doppelseitigen durchgehenden LKGS erreicht werden kann. Das Ziel einer funktionellen und ästhetisch ansprechenden Einheit kann durch die kontinuierliche Betreuung nach dem Leipziger Konzept erreicht werden und der Oberkiefer des Spaltpatienten weist mit Wachstumsabschluss kaum noch Defizite im Vergleich zu gesunden Probanden auf. Eine Ausnahme bildet dabei jedoch die Lage des Inzisivenpunktes in der vertikalen Dimension, der auch mit Abschluss des Schädelwachstums noch deutlich kaudal der Bezugsebene liegt. Hier ist eine genauere Verifizierung der Ursachen angezeigt und könnte als Grundlage weiterer Untersuchungen dienen. Kritisch ist die geringe Probandenanzahl innerhalb der Untersuchungsgruppe zu sehen. Aus diesen Grund sind die Ergebnisse lediglich als Tendenz zu werten. Weitere Modelluntersuchungen erweisen sich somit als notwendig, um zu einer zuverlässigen Aussage zu gelangen.:1 EINLEITUNG 1 2 LITERATURÜBERSICHT 4 2.1 Inzidenz, Ätiologie und Nomenklatur von Lippen-Kiefer-Gaumen-Spalten 4 2.2 Leipziger Spaltkonzept 6 2.3 Kieferspaltosteoplastik 7 2.3.1 Entwicklung der Kieferspaltosteoplastik 8 2.3.2 Primäre Kieferspaltosteoplastik 9 2.3.3 Sekundäre Kieferspaltosteoplastik 9 2.3.4 Tertiäre Kieferspaltosteoplastik 11 2.4 Operatives Vorgehen bei der Kieferspaltosteoplastik an der Universität Leipzig 12 2.5 Situation der Spaltkiefer im frühen und späten Wechselgebiss 12 2.6 Kieferorthopädische Behandlung im frühen Wechselgebiss 13 2.7 Modellvermessungen des Oberkiefers im Wechselgebiss in der Literatur 16 3 FRAGESTELLUNG 20 4 MATERIAL UND METHODE 21 4.1 Auswahl und Zusammensetzung des Untersuchungsmaterials und Patientengutes 21 4.1.1 Untersuchungsgruppe 21 4.1.2 Kontrollgruppe 21 4.2 Auswertung der Patientenakten 22 4.3 Beschreibung der Messmethode 23 4.3.1 Auswahl der Messpunkte 23 4.3.2 Auswahl der Messstrecken 24 4.4 Hilfskonstruktionen zur dreidimensionalen Orientierung im Raum 26 4.4.1 Vertikale Bezugsebene 26 4.4.2 Mediansagittalebene 26 4.5 Methodik 26 4.5.1 Vermessung am Modell 27 4.5.2 Mathematische Analyse der 3D-Koordinaten 28 4.6 Statistische Auswertung 29 4.6.1 Prüfung der Normalverteilung 29 4.6.2 Mittelwertdarstellung und -vergleiche 30 4.6.3 Messfehlerbetrachtung 31 5 ERGEBNISSE 33 5.1 Ergebnisse der Patientenaktenauswertung 33 5.1.1 Ausprägung der Spaltbildung 33 5.1.2 Geschlechterverteilung 33 5.1.3 Alter zum Zeitpunkt der Kieferspaltosteoplastik 33 5.1.4 Art der Kieferspaltosteoplastik 34 5.1.5 Art der kieferorthopädischen Vorbehandlung der Kieferspaltosteoplastik 34 5.1.6 Anlage und Ausbildung der spaltständigen Zähne 35 5.1.7 Bisssituation prä- und postoperativ 36 5.2 Test auf Normalverteilung 37 5.3 Ergebnisse innerhalb der Untersuchungsgruppe 38 5.3.1 Mittelwertdarstellung der Probanden mit und ohne kieferorthopädische Vorbehandlung 38 5.3.2 Mittelwertdarstellung der Probanden mit und ohne Anomalien der spaltständigen Zähne 50 5.3.3 Mittelwertvergleiche 61 5.4 Ergebnisse des Vergleiches der Untersuchungs- mit der Kontrollgruppe 68 5.4.1 Darstellung der Mediane und Quartile 68 5.4.2 Mittelwertvergleiche 83 6 Diskussion 86 6.1 Diskussion der Methodik 86 6.1.1 Diskussion des Untersuchungsmaterials 86 6.1.2 Diskussion des Messverfahrens 86 6.1.3 Diskussion der ausgewählten Messpunkte und -strecken 88 6.1.4 Diskussion der Patientenaktenauswertung 88 6.2 Diskussion der Untersuchungsergebnisse 91 6.2.1 Diskussion der Ergebnisse innerhalb der Untersuchungsgruppe 91 6.2.2 Diskussion der Ergebnisse des Vergleiches mit der Kontrollgruppe 98 6.3 Beantwortung der Fragestellung 106 6.4 Klinische Schlussfolgerung 108 7 Zusammenfassung 109 8 Anhang 111 8.1 Tabellenanhang 111 8.1.1 Test auf Normalverteilung 111 8.1.2 Mittelwerte der Probanden mit und ohne kieferorthopädische Vorbehandlung 112 8.1.3 Mittelwertdarstellung der Probanden mit und ohne Anomalien der spaltständigen Zähne 116 8.1.4 Mittelwerte der Kontrollgruppe 120 8.1.5 Mittelwerte der Untersuchungsgruppe 121 8.2 Tabellenverzeichnis (gekürzt) 122 8.3 Abbildungsverzeichnis (gekürzt) 124 8.4 Formelverzeichnis 127 8.5 Literaturverzeichnis 128 8.6 Erklärung über die eigenständige Abfassung der Arbeit 140 8.7 Danksagung 141 8.8 Lebenslauf 142

Die Rehabilitation von Patienten mit Lippen-Kiefer-Gaumenspalten stellt eine große Heraus-forderung an alle beteiligten Fachbereiche und erfordert eine gute interdisziplinäre Planung und Behandlung. Eine zentrale Rolle spielt hierbei die Wahl des richtigen Zeitpunkts der chirurgischen Eingriffe, besonders der des harten Gaumens, welcher häufig Gegenstand kontroverser Studien und Diskussionen ist. In der Literatur finden sich viele unterschiedliche Meinungen bezüglich der Vor- und Nachteile eines frühen bzw. späten operativen Verschlus-ses. Durch die anatomisch weitgehend korrekte Wiederherstellung aller betroffenen Strukturen soll eine ungestörte Sprachentwicklung, die Nahrungsaufnahme, aber auch ein ungehindertes Wachstum ermöglicht werden. Das Ziel der vorliegenden Arbeit war es, an Hand von ausgewählten Modellserien Veränderun¬gen in der Oberkiefermorphologie des Spaltpatienten in der Milchgebissphase, abhängig vom Zeitpunkt des operativen Gaumenverschlusses, zu erfassen und auszuwerten. Im Vorder¬grund standen hier die Veränderungen in der Vertikalen, da es hierzu bisher nur wenige Studien gibt. Die Modelle der Untersuchungsgruppe stammen alle aus der Modellsammlung des Universi-tätsklinikums Leipzig. Insgesamt wurden hier 25 Oberkiefermodelle von Patienten mit vollstän¬diger, einseitiger Lippen-Kiefer-Gaumenspalte ausgewählt und vermessen. Das durchschnittli¬che Alter bei Abdrucknahme lag bei 49,1 Monaten, der operative Gaumenverschluss wurde hier mit durchschnittlich 10,7 Monaten durchgeführt. Alle Patienten wurden nach dem gleichen Behandlungskonzept therapiert. Die prächirurgische Therapie umfasste die Behandlung mit einer modifizierten Gaumenplatte nach HOTZ, der operative Verschluss der Lippe erfolgte im Alter von vier bis sechs Monaten nach der Methode von DELAIRE (1978) mit der Rekonstruk¬tion der perioralen und perinasalen Muskulatur. Die Vergleichsgruppe entstammt dem Patientengut der ehemaligen Klinik für Plastische und Wiederherstellende Kiefer- und Gesichtschirurgie „Wolfgang Rosenthal“ in Thallwitz. Sie umfasste insgesamt 28 Gipsmodelle von vollständig, einseitig gespaltenen Oberkiefern. Hier lag das Durchschnittsalter bei Abdrucknahme bei 50,9 Monaten. Die chirurgische Deckung des Gaumens erfolgte mit durchschnittlich 55,6 Monaten, also nach dem Untersuchungs-zeitraum. Auch hier wurden alle Patienten nach dem gleichen Konzept behandelt. Die Lippe wurde ebenfalls im Alter von sechs Monaten nach der Methode von MILLARD (1985) verschlossen, eine prächirurgische Therapie mit Platten wurde hier nicht durchgeführt. Die Kontrollgruppe bildeten 32 Oberkiefermodelle eugnather Patienten. Sie wurden aus einer Modellsammlung der Universität Leipzig ausgewählt, welche unter Leitung von Professor Kleeberg in den Jahren 1952–1960 angelegt wurde. Die dreidimensionale Vermessung der Modelle erfolgte mittels eines Reflexmikroskops. Als Referenzpunkte wählten wir anatomische Schleimhautpunkte, welche erstmals von ASHLEY-MONTAGUE (1934) und SILLMANN (1951) definiert wurden. Im Einzelnen sind dies die Tuberpunkte, die Caninuspunkte, die Spaltpolpunkte und der Incisivuspunkt. Um vertikale Veränderungen erfassen zu können, wurde eine Referenzebene gewählt, wie sie bereits von BÖRNERT (2001) verwendet wurde. Definiert wurde sie durch die beiden Tuberpunkte sowie den jeweils spaltseitigen Caninuspunkt. Ausgehend vom Incisivuspunkt, den Spaltpolpunkten und dem spaltseitigen Caninuspunkt wurden Lote auf diese Ebene gefällt. Anhand dieser Distanzen konnten Aussagen über die vertikale Lage dieser Punkte im Spaltbereich gemacht werden. Als Ausmaß der transversalen Veränderungen wurden der Tuberabstand, die Eck¬zahndistanz und die Mittellinienabweichung des Incisivuspunktes bestimmt. In der Sagittalen vermaßen wir die Zahnbogenlänge und die klinische Spaltbreite. Transversal fiel auf, dass die Gruppen der Spaltpatienten im Vergleich zur Gruppe der Nicht-spaltpatienten einen überdurchschnittlich großen Pterygoidabstand aufwiesen. Ausgehend von einer spaltbedingten Überentwicklung des gespaltenen Oberkiefers auf Grund der fehlen-den knöchernen Verbindung und der dadurch wirkenden asymmetrischen Muskelzüge über-raschte dieses Ergebnis nicht. Bei der Untersuchungsgruppe konnte offensichtlich durch den bereits durchgeführten operativen Gaumenverschlusses einer weiteren Lateralschwenkung des kleinen Segments im distalen Bereich entgegengewirkt und eine Annäherung an die Werte der Eugnathen erreicht werden. In der Vergleichsgruppe konnte das Wachstum auf Grund der fehlenden Verschlussoperation ungehindert fortschreiten und erklärt die signifikante posteriore Überentwicklung des Oberkiefers in der Milchgebissphase. Im Bereich der vorderen Zahn¬bo¬genbreite zeigt die Untersuchungsgruppe postoperativ die geringsten Werte. Zurückzuführen ist diese signifikant geringere Eckzahndistanz einerseits vermutlich auf den operativen Ver¬schluss der Lippe, andererseits kann die bereits durchgeführte Gaumenoperation negativ auf die Entwicklung der vorderen Zahnbogenbreite gewirkt haben. Die Auswertung der sagittalen Verhältnisse zeigte einen signifikanten Unterschied bezüglich der klinischen Spaltbreite. Die deutliche postoperative Annäherung der Spaltpolpunkte in der Untersuchungsgruppe scheint Ausdruck mehrerer positiver Einflüsse zu sein. Die Kombination aus prächirurgischer Plattentherapie, operativem Lippenverschluss und früher Deckung des Gaumens hat hier offensichtlich zu einer deutlichen Annäherung der Spaltpolpunkte geführt. Der alleinige Lippenverschluss der Vergleichsgruppe hatte keinen nachweisbaren, nennens¬werten Einfluss auf die Größe der klinischen Spaltbreite. Signifikante Unterschiede bezüglich der Zahnbogenlänge konnten hier im Dreigruppenvergleich nicht festgestellt werden. Die deutlichsten Unterschiede konnten in der vertikalen Dimension festgestellt werden. Bei allen gemessenen Distanzen zeigte die Untersuchungsgruppe geringere Abweichungen zur Bezugsebene und somit zur gesunden Kontrollgruppe. So zeigt die Vergleichsgruppe eine wesentlich stärkere Kranialschwenkung des großen Seg-mentes im Bereich des Incisivuspunktes als die Untersuchungsgruppe, bei welcher eine deut-lich weiter kaudal lokalisierte Position zu beobachten war, so dass der Incisivuspunkt der Ver-gleichsgruppe zur Kontrollgruppe einen signifikanten Unterschied aufwies, was zwischen Untersuchungsgruppe und Kontrollgruppe nicht der Fall war. Ähnliche Entwicklungen konnten auch im Bereich des Spaltpolpunktes des großen Segmentes gemacht werden. Auch hier zeigt die Untersuchungsgruppe eine signifikant stärkere Annäherung an die Bezugsebene als die Vergleichsgruppe. Offensichtlich wurde durch den früher datierten Gaumenverschluss der Untersuchungsgruppe einer weiteren Kranialschwenkung des großen Segments entgegen-gewirkt und sogar eine Annäherung an die Bezugsebene erzielt, die im Vergleich zur gesunden Kontrollgruppe keine signifikanten Unterschiede mehr zeigt. Im Bereich des Caninuspunktes zeigen beide Spaltgruppen eine signifikant kranialere Lage im Vergleich zur gesunden Kontrollgruppe, welche auf eine Rotation des kleinen Segmentes im anterioren Bereich schließen lässt. Im Bereich des Spaltpolpunktes des kleinen Segmentes konnten zwar in der Untersuchungsgruppe die geringeren Abweichungen zur Bezugsebene festgestellt werden, dennoch unterschieden sich diese nicht signifikant. Auch hier ist von einer spaltbedingten Kranialschwenkung der Segmente auszugehen. Der Aussagekraft des Cani-nuspunktes ist hier sicher die größere Bedeutung zuzusprechen, da das Auffinden der Spaltpolpunkte deutlich schwerer ist als das des anatomisch eindeutiger definierten Caninus-punktes. Zusammenfassend ist festzustellen, dass der Zeitpunkt des operativen Gaumenverschlusses vor allem Auswirkungen auf die Oberkieferentwicklung in der Vertikalen zu haben scheint. Neben der günstigen Lenkung des Wachstums im Bereich des Tuberabstandes, der klinischen Spalte und der Mittellinienabweichung weisen die vorliegenden Ergebnisse darauf hin, dass ein früher datierter Gaumenverschluss auf die Vertikalentwicklung des Oberkiefers durchaus positiven Einfluss hat und der spaltbedingten Kranialrotation der Segmente entgegenwirken konnte. Auf Grund der geringen Probandenzahl und des zeitlich begrenzten Untersuchungszeitraums sind weitere Untersuchungen sinnvoll und notwendig, um die Entwicklung der Oberkiefer-morphologie in weiteren Dentitionsphasen analysieren zu können. Außerdem wäre es interes-sant, zu erfahren, welche Veränderungen sich im weiteren Verlauf durch den operativen Gaumenverschluss in der Vergleichsgruppe ergeben.:1 Einleitung 5 2 Literaturübersicht 7 2.1 Methoden zu Vermessung des Spaltkiefers 7 2.1.1 Zweidimensionale Messmethoden 7 2.1.2 Dreidimensionale Messmethoden 8 2.1.3 Vermessungen im Milchgebiss 14 2.2 Der chirurgische Gaumenverschluss 16 2.2.1 Der frühe Gaumenverschluss 16 2.2.2 Der späte Gaumenverschluss 20 2.2.3 Der zweizeitige Gaumenverschluss 22 3 Fragestellung 25 4 Material und Methode 26 4.1 Zusammensetzung des Untersuchungsmaterials 26 4.1.1 Die Untersuchungsgruppe 26 4.1.2 Die Vergleichsgruppe 28 4.1.3 Die Kontrollgruppe 29 4.1.4 Alter bei operativem Gaumenverschluss 29 4.1.5 Alter bei Abdrucknahme 30 4.2 Messmethode und Messgerät 30 4.2.1 Das Reflexmikroskop 30 4.2.2 Definition der Messpunkte 32 4.2.3 Definition der Bezugslinie 34 4.2.4 Definition der Bezugsebene 34 4.3 Definition der Streckenmessung 35 4.3.1 Die elektronische Datenverarbeitung 37 4.3.2 Messfehlerbetrachtung 37 4.4 Auswertung der Ergebnisse 38 5 Ergebnisse 39 5.1 Deskriptive Betrachtung 39 5.1.1 Ergebnisse in der Transversalen Dimension 39 5.1.2 Ergebnisse in der sagittalen Dimension 42 5.1.3 Ergebnisse in der vertikalen Dimension 44 5.2 Induktive Betrachtung 48 5.2.1 Ergebnisse in der Transversalen Dimension 48 5.2.2 Ergebnisse in der sagittalen Dimension 51 5.2.3 Ergebnisse in der Vertikalen Dimension 53 5.3 Zusammenfassung der Mittelwertvergleiche 56 6 Diskussion 58 6.1 Diskussion der Methodik 58 6.1.1 Diskussion des Messverfahrens 58 6.1.2 Diskussion des Untersuchungsmaterials 61 6.2 Diskussion der Ergebnisse 62 6.2.1 Diskussion der transversalen Distanzen 63 6.2.2 Diskussion der sagittalen Distanzen 67 6.2.3 Diskussion der vertikalen Distanzen 69 6.3 Beantwortung der Fragestellung 74 6.4 Klinische Schlussfolgerung 76 7 Zusammenfassung der Arbeit 77 8 Literaturverzeichnis 81 9 Anhang 94 9.1 Tabellenverzeichnis 94 9.2 Abbildungsverzeichnis 95 9.3 Eigenständigkeitserklärung 97 9.4 Danksagung 97 9.5 Lebenslauf 98

Patienten mit Lippen-Kiefer-Gaumenspalten weisen häufig ein ästhetisches Defizit im Bereich der Nase auf und müssen sich nach Wachstumsabschluss nicht selten einer Nasenkorrektur unterziehen. Die in der Literatur publizierten Ergebnisse von Spaltnasenkorrekturen sind zum Teil kontrovers und bilden verschiedene Blickwinkel ab. Bewertungen von Patienten und Therapeuten unterscheiden sich mitunter erheblich. Ziel dieser retrospektiven Studie war es, zu ermitteln, welche funktionellen und ästhetischen Resultate mit Hilfe der Sekundärkorrektur der spaltbedingten Nasendysplasie zu erzielen sind und wie sich der Blickwinkel der Patienten von denen professioneller Juroren unterscheidet. Hierfür konnten 242 Patientinnen und Patienten mit Lippen-Kiefer-Gaumenspalten eingeschlossen werden, welche sich im Zeitraum vom 01.01.2001 bis 31.12.2013 an der Klinik für Mund-, Kiefer- und Plastische Gesichtschirurgie des Universitätsklinikums Leipzig einer sekundären Rhinoplastik unterzogen hatten. Aus Sicht der Patienten wurde hinsichtlich der Funktion in 82% der Fälle ein gutes Ergebnis erreicht. Bezüglich der Ästhetik beurteilten die Patienten das Ergebnis zu 74% als gut und zu 21% als moderat. Die identische Befragung der professionellen Jury ergab in 65% der Fälle die Einschätzung gut und in 26% der Fälle die Bewertung moderat. Die vergleichende statistische Analyse der Einschätzungen der beiden Kollektive ergab eine nur geringe Interrater-Reliabilität. Die Ergebnisse der Studie zeigen, dass in der Mehrzahl der Fälle gute Resultate erzielbar sind. Die Bewertungen der Patienten und jene der Ärzte differieren dabei deutlich.